周贤哲 杨建峰 周建炜
[摘要] 支气管动脉瘤（bronchial artery aneurysm，BAA）在外周血管动脉瘤中较为罕见，目前国内外尚无多中心流行病学统计数据，大多为个案报道，发病于主动脉弓下的高位BAA目前尚无报道。本研究报道1例绍兴市人民医院收治的反复咳嗽、咳痰、咯血的患者，入院后支气管动脉CT血管成像提示：主动脉弓下缘见长径约7mm动脉瘤。后完善相关检查后行支气管动脉栓塞术，术程顺利，术后患者咯血停止。出院1年余随访，咯血症状消失。
[关键词] 咯血；
支气管动脉瘤；
栓塞术；
讨论
[中图分类号] R543.5 ；
R562.2 [文献标识码] A [DOI] 10.3969/j.issn.1673-9701.2024.17.030
动脉瘤是因动脉壁病变或损伤导致动脉直径超过正常管径50%的永久性扩张性病变，一般以搏动性包块为主要表现，可见于任何动脉。对比发病于其他外周血管的动脉瘤，支气管动脉瘤（bronchial artery aneurysm，BAA）则极为罕见，总结现有BAA病例，可发现如下特点：男性患者居多，一般以长期支气管扩张为原发疾病，多位于肺门或肺实质内，大多瘤体直径超过10mm，部分为多发串联BAA[1-5]。本例BAA，其发病位置高，位于主动脉弓下中上纵隔，直径较小，发病于该位置的BAA目前尚无报道，在临床中极易漏诊、误诊。现将该病例汇报如下。
1 病例资料
女性患者，79岁，主因“反复咳嗽咳痰咯血50余年，再发2d”入院，2d前症状再发，出现咯血，阵发性，8～9口，色鲜红，合计量约250ml。既往有“支气管哮喘、慢阻肺、骨质疏松”病史。影像学检查结果：支气管动脉CT血管成像：双侧支气管动脉增粗、延长、走行迂曲，中纵隔见多发异常强化血管影，左侧支气管动脉开口较高，发出后斜向上走行，主干内径约2.0mm；
右侧支气管动脉与右侧内乳动脉交通，主干直径约2.4mm；
于主动脉弓下缘见动脉瘤，体积约7mm×6mm×5mm，载瘤血管为左侧支气管动脉，两肺散在支气管扩张伴慢支炎（图1）。实验室检查无明显有意义指标，体格检查：双肺闻及哮鸣音，余无殊。后排除相关禁忌后行支气管动脉栓塞术：右股动脉穿刺后，引入5.0F导管鞘及5.0F造影导管，导管插入左侧支气管动脉后行数字剪影血管造影（digital subtraction angiography，DSA）造影，造影结果：左支气管动脉增粗，发出后斜向上走行，于主干中段见动脉瘤，远端呈串珠状改变，微导管多次超选难以进入瘤体，遂在左侧支气管动脉近瘤体处注入500～700μm Embosphere栓塞微球1瓶及明胶海绵颗粒少许栓塞，主干再用波科公司3mm直径弹簧圈一枚栓塞，复查造影示血管栓塞良好，畸形血管消失；
再行右侧锁骨下动脉造影，见右侧支气管动脉发自右内乳动脉，患者血管明显迂曲，换用多种导管反复尝试无法超选入右侧支气管动脉，考虑手术时间较长（约140min），患者咯血已停止，告知患方后择期行经桡动脉入路右侧支气管动脉栓塞。术后患者观察3d，偶有少量暗红色陈旧血痰，无新发咯血。术后1年随访，未再出现明显咯血。
2 讨论
2.1 支气管动脉瘤分类
BAA极为罕见，据国内外多项研究报道，接受支气管动脉DSA造影的人群中，BAA的患病率<1%[6]，临床无特异性症状，多表现为咯血、胸痛、呼吸困难、晕厥、甚至出血性休克等，在其未破裂时也可能没有明显临床症状[2]。BAA的病因分类方法较多，部分研究者将其分为先天及后天性；
后d性又可分为隐源性（特发型）、炎症因子刺激型（支气管扩张、慢性支气管炎、肺曲菌感染等）。正是由于炎性物质长期刺激，导致支气管动脉走行迂曲紊乱、血管内膜薄弱，最后局部动脉瘤形成，在胸腔压力发生巨大变化的情况下突然破裂；
按照位置的不同也可分为肺门型、肺内型、纵隔型[3]。
2.2 支气管动脉瘤不同手术方式
对于BAA的治疗，现暂无相关手术指南，综合国内外已有文献，传统治疗方式多为外科手术治疗，但外科手术因其创伤较大、手术过程复杂不便、对患者各项生命体征要求高、术后恢复时间长、费用高、并发症多，且大部分需要体外循环配合，故较少使用，只在介入治疗有禁忌或介入治疗操作困难时采用（例如支气管动脉极度迂曲，微导管难以到达的情况下）[4]。随着微创介入器械的不断更新，栓塞介入治疗已成为主要治疗方式，其具有操作相对简便易行、对患者生命体征要求不高、术后恢复快等优势，术式包括经动脉血管栓塞、主动脉覆膜支架覆盖等。
依据现有文献报道，可将BAA分为近端及远端动脉瘤，而不同位置的BAA，手术方式大不相同[5]。靠近支气管动脉开口处的动脉瘤，因导管缺乏稳定支撑点，弹簧圈填塞后有移位风险，且超选过程中极易损伤瘤体，若同时合并宽颈动脉瘤，则处理更为棘手，需主动脉覆膜支架协助覆盖责任血管[7]。但其后期出现侧支血管交通或出现其他疾病（如咯血）需要介入治疗时相关器械入路困难，支架覆盖后周边脊髓血管有缺血风险，另外覆膜支架价格较为昂贵，术后不排除有内漏形成可能，故目前较少使用。
对于支气管动脉中远端动脉瘤，目前较为常用的方法是经导管超选到责任支气管动脉主干，然后依据病灶的特点注入明胶海绵、PVA、弹簧圈及某些液体栓塞剂等栓塞材料[8]。明胶海绵颗粒约2周左右可被人体吸收，故一般不单独运用栓塞BAA，一般用于封堵支气管动脉主干。生物微球是一种永久性栓塞材料，具有组织相容性好、无抗原性、无毒的优点；
但使用该类栓塞剂需注意，直径过小的微球极易通过支气管动脉-肺动脉交通支造成异位栓塞，现大多使用350～500μm的PVA颗粒，颗粒大小较为均匀，栓塞时缓慢地充盈和闭塞BAA的远端血管，后期再通和周围侧支循环形成可能性较小，远期止血效果较好[9]。弹簧圈是永久性栓塞材料，其通过密实充填周围血管壁，阻止血液流入从而达到永久性栓塞的目的，常用于动脉瘤的栓塞，一般弹簧圈直径至少为血管直径的120%[10]。但一般不用于支气管动脉主干的栓塞，其原因一是难以填充致密，二是咯血复发后再次介入干预较为困难。相关液体栓塞剂，如Onyx胶等也有使用，液体类栓塞剂的最大优势是能致密填塞血管，栓塞剂之间几乎没有间隙，但其流动方向不可控，对术者操作水平要求高、有一定毒性、价格较贵，因此目前并未广泛使用。
对于多种不用种类的栓塞剂，笔者认为上述栓塞剂应联用，尽可能发挥不同栓塞剂的优势，最大程度地防止BAA的复发。弹簧圈可用于密实填塞瘤体，PVA颗粒和微球可填充在支气管动脉远端，支气管动脉近端可放置明胶海绵，因其可被机体吸收，一般不会造成支气管壁坏死，若今后部分远端血管网再通，也有再次手术的机会；
一般在栓塞的时候，应选择合适的栓塞材料逐级栓塞，操作过程应轻柔缓慢，栓塞血管的顺序应由细到粗，确保已栓塞的血管不留空隙，避免“假栓塞征”的出现。
既往研究报道的BAA多数长径>10mm，且载瘤血管管径较粗，有利于栓塞。就本病例而言，与其他研究报道的BAA手术过程略有差异[2-3，5]。动脉瘤位于左侧支气管动脉中段，主动脉弓下缘，虽然瘤体不大，但开口处角度较陡、位置较高，对导管超选勾挂不利，导管反复操作，有损伤血管内膜致支气管动脉夹层可能；
且发出后走行蜿蜒迂曲，反复尝试微导管、弹簧圈推送导丝难以进入，因此对瘤体及远端血管用微球致密填塞，血管近端用明胶海绵及1枚3mm弹簧圈填塞，再次造影时异常血管影消失。术后1年余电话随访，未再出现明显咯血。
2.3 BAA术前准备与影像诊断
关于BAA行血管栓塞术的术前准备及影像学诊断，笔者认为术前应完善胸部CT血管成像，明确BAA的位置（需特别注意其位于支气管动脉近端还是远端）、数量、直径、与周围结构的关系、瘤颈的宽度、内部有无钙化、载瘤支气管动脉是否与其他血管交通，是否由异位支气管动脉发出等，后两者对术中血管栓塞的先后顺序尤为重要。例如：胸廓内动脉分支与支气管动脉交通时，若先栓塞较低位的原位支气管动脉，则可能造成栓塞剂经胸廓内动脉反流至锁骨下动脉，一旦颗粒进入椎动脉，极易引发医源性脑梗死，造成难以挽回的后果。
对于BAA的影像学诊断，尤其是近段靠近纵隔、肺门周围的近端动脉瘤，有误诊的可能[11]。本例患者初期在CT平扫上误诊为稍肿大的淋巴结，险些贻误治疗，笔者认为可从如下方面加以鉴别：影像学有意义的纵隔及肺门淋巴结肿大需短径>10mm，一般多发淋巴结肿大，应结合相关临床病史（如结节病、淋巴瘤、恶性肿瘤等），基本不会局限于某一分区，PET-CT表现为淋巴结分布区高摄取灶；
若为BAA，患者多数情况下有长期支气管扩张及慢支炎病史，增强CT示纵隔、肺门周围存在较多走行散乱小结节样血管影，通过CT血管成像重建图像则能明确诊断。若在胸部CT薄层平扫中发现纵隔内孤立性稍大结节或一侧肺门明显增大的情况下建议完善增强检查待排相关血管病变；
对临床提示长期支扩患者需重点观察纵隔及肺门周围的血管是否有增粗、瘤样扩张。
综上，BAA虽罕见，但突发破裂对患者生命预后影响极大。在增强CT阅片中不应放过异常结节样或迂曲血管强化影；
BAA的发病位置对术式的选择影响较大，应具体分析；
术前应完善相关CT血管成像检查，术中轻柔、缓慢操作。最后，BAA一经发现不应拘泥其大小，应限期手术干预解除。对于本病例，笔者今后将继续随访其疗效。
利益冲突：所有作者均声明不存在利益冲突。
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（收稿日期：2024–03–15）
（修回日期：2024–04–09）
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